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医院始建于1953年,定名为安徽省合肥精神病医院;

1956年第一康复医院三所并入,更名为安徽省立精神病医院;

1969年,医院人员和物资一分为十下放到全省九个地区和合肥市;

合肥市于1970年在原省院地址建立合肥市精神病医院。

1992年,经省卫生厅批准,医院增挂“安徽省精神卫生防治中心”;

2002年,医院与安徽医科大学合作,在全国省级专科医院中率先成立了安徽医科大学精神卫生临床学院,将人才培养和教学工作纳入大学规范管理的轨道。

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